Int
Av David M. Lang, MD
Innledning
En 19 år gammel kvinnelig college utøver ble henvist til Cleveland Clinic Institutt for Allergi og Klinisk Immunologi for videre vurdering og behandling av tilbakevendende episoder av anafylaksi.,
Sak Presentasjon
Tre episoder som hadde skjedd i de seks ukene før vår evaluering hvert som krever akutt avdeling ledelse:
- Episode 1 (seks uker før evaluering): i Løpet av tredje kilometer av en fem-mil å kjøre, pasienten utviklet palmar og plantar kløe, kvalme, hals og bryst innsnevring, tunge hevelse, og kortpustethet. Før trening, hun hadde konsumert taco soup med avokado, kjøttdeig, taco krydder, svarte bønner og tomat., Hun ble tatt med til en akuttavdeling, hvor hun fikk adrenalin, oksygen, aerosolized bronkodilaterende og metylprednisolon; hun ble utskrevet en resept for en prednison burst/taper. Hennes serum tryptase var 11.0 ng/mL.
- Episode 2 (to uker før evaluering): i Løpet av de siste del av en fem-kilometer intervall trening trening (sprint/jogg/gange), har hun utviklet palmar/plantar prikking med kvalme og en følelse av at tungen hevelse. Før trening, hun hadde konsumert blåskjell, calamari, og en hamburger på en sesamfrø bun., Hun ble tatt med til en akuttavdeling, hvor hun fikk adrenalin, oksygen, aerosolized bronkodilaterende og metylprednisolon. Hennes serum tryptase var forhøyet ved 25.5 ng/mL.
- Episode 3 (seks dager før evaluering): Under høy intensitet trening, utviklet hun palmar/plantar prikking, hals tetthet og tunge hevelse. Hun konsumert flere teskjeer av væske difenhydramin og selv-administrert intravenøst adrenalin. EMS ble kalt, og fire flere doser av intramuskulær epinephrine ble administrert i feltet., Hun fikk to doser av adrenalin etter ankomst i en akuttavdeling. Før denne episoden, hun hadde konsumert epler, jordbær, grønn pepper, brød og havregryn raisin Luna Bar® (inneholder ris, soya og andre elementer). Serum tryptase ble innhentet, men prøven var feilhåndtert slik at resultatet ble ikke fastslått
pasienten hadde engasjert seg i hard trening til andre tider i ukene før første besøk uten å oppleve noen episoder. En diagnose av anstrengelsesutløst anafylaksi — muligens i slekt å hvete, hadde forsøksvis blitt gjort., Ovenfor episoder var relatert til menstruasjon eller ta aspirin eller aspirin-lignende medikamenter.
Hun nektet tungpustethet, hoste eller pustebesvær. Tidligere studier av inhalert steroider monoterapi eller inhalert steroider kombinert med en langtidsvirkende beta-agonist ikke var gunstig.
pasienten har opplevd mild rhinitis symptomer i løpet av våren/sommeren og høsten måneder, for det gjorde hun ikke krever regelmessig medication., For en rekke år, hadde hun vist en tendens til rødme, kløe og blyant viskelær-size eller mindre urticarial lesjoner provosert av varme eksponeringer — inkludert å være i en badestamp for mer enn 10 til 15 minutter eller i forbindelse med varm dusj.
Bemerkelsesverdig wheal/flare reaksjoner på trær og ugress pollen hadde blitt observert på sniffestoffer huden testing.,
Huden testing for matvarer hadde vist bemerkelsesverdig wheal/flare reaksjoner mot peanøtter, mango, selleri, pistasj, cashew og drue; hun tidligere hadde tolerert disse matvarer uten uheldige reaksjon, med unntak av pistasj og selleri, som hadde vært forbundet med tunge og hals kløe på separate anledninger.
Cleveland Clinic Evaluering
Ved fysisk undersøkelse, pasienten var ikke i akutt nød, og det var ikke oppsiktsvekkende funn. Kutan undersøkelse viste ingen urticarial lesjoner, og det var ingen dermatographia tydelig med lette strøk., Huden testing ble utført, og viste ingen bemerkelsesverdig wheal/flare reaksjoner på hvete eller soya.
Hun ble bedt om å unngå grundig trening i varmt vær eller i avsidesliggende områder, eller å trene uten en partner og en mobiltelefon. En tentativ diagnose av kolinerg urticaria, som kan passere som anstrengelsesutløst anafylaksi, ble gjort.
pasienten tilbake for en tredemølle utfordring., Etter provokasjon av rikelig svette, hun utviklet erytem, pruritus og
«pinpoint» urticarial lesjoner typisk for kolinerg urticaria på hennes bakre torso, venstre nedre ekstremitet og distale øvre ekstremiteter. På dette punktet, trening utfordringen var avsluttet.
Kliniske Kurset
pasienten var avansert på en diett av kombinasjon H1 og H2 antihistaminer med en anti-leukotriene stoffet. Levocetirizine og cetirizine ble gradvis økt til henholdsvis 20 mg og 30 mg på HS.,
- Cetirizin 10 mg på HS (avansert til 30 mg på HS)
- Levocetirizine 5 mg ved HS (avansert til 20 mg på HS)
- Fexofenadine 180 mg i am
- Ranitidine 150 mg BUD
- Montelukast 10 mg daglig
til Tross for daglig bruk av ovennevnte medisiner, hun fortsatte å oppleve episoder av anafylaksi som inkluderte urticaria/angioødem med trening. Flere episoder nødvendig administrasjon av adrenalin og beredskap avdeling ledelse. Til syvende og sist er hennes tendens til å oppleve disse episodene kommet, slik at de skjedde på rutinemessig aktivitet.,
Hun opplevd en episode mens du står ute på en varm dag, uten å delta i anstrengende anstrengelse. Hun ble fortalt at hennes ansikt dukket opp hovne. Senere har hun utviklet hals ubehag, hadde vanskeligheter med å svelge og følte lightheaded. Hun fikk to doser av intramuskulær adrenalin. En tredje dose ble gitt, når EMS kom. Hun forbedret mens ridning i en ambulanse til nærmeste akuttmottaket., Til tross for å være utladet på et kurs av orale steroider, hun opplevde tilbakefall av munnen hevelse den kvelden, og da 48 timer senere hadde hevelse i hennes øyne, lepper og tunge. En prøveversjon av doxepin ble foreslått, men dette var ikke foreskrevet som hun beskrev lassitude som påvirket hennes prestasjoner på skolen. Hennes cetirizine dosen ble redusert til 20 mg på HS.
I lys av et intervall kurs antyde at hennes terskelen for reaksjon hadde endret seg og at hun var i fare for alvorlige episoder ikke bare med trening, men også under rutinemessige aktiviteter, en prøveversjon av omalizumab ble foreslått., Hun og hennes foreldre enige om å fortsette. Hun først fikk omalizumab i en dose på 150 mg q 4 uker. Det var delvis, men klar forbedring. Omalizumab var avansert til 300 mgq 4 uker, som var forbundet med en klar og vedvarende nytte.
Diskusjon
Høy kvalitet bevis støtter administrasjon av omalizumab for pasienter med antihistamin-resistente kronisk urticaria/angioødem., Imidlertid, i fire randomiserte, kontrollerte studier som viser effekten av omalizumab for kronisk urticaria/angioødem, pasienter med fysiske urticaria/angioødem syndromer ble ekskludert fra deltakelse.
Dette tilfellet understreker viktigheten av å gjenkjenne tilfeller av kolinerg urticaria som kan etterligne anstrengelsesutløst anafylaksi. Kolinerg urticaria kan bekreftes ved provoserende utfordringer som hever core kroppstemperatur, som trening eller varmt vann innlevelse., En trinn-omsorg tilnærming for diagnostisering og behandling av kronisk urticaria/angioødem har blitt anbefalt, basert på beste bevis, i nylig utgitt retningslinjer.
Dr. Lang er Leder av Department of Allergy and Clinical Immunology, Co-Regissør av Astma Center og Leder av Allergi/Immunologi Fellesskap opplæringsprogram i Cleveland Clinic er Luftveier Institutt.
Int
- anafylaksi kolinerg urticaria david lang