dela
av David M. Lang, MD
introduktion
en 19-årig kvinnlig högskoleutövare hänvisades till Cleveland klinikens avdelning för allergi och klinisk immunologi för vidare utvärdering och hantering av återkommande episoder av anafylaxi.,
Fallpresentation
tre episoder hade inträffat under de sex veckorna före vår utvärdering-var och en kräver akutmottagning:
- episod 1 (sex veckor före utvärdering): under den tredje milen av en fem mil körning utvecklade patienten palmar och plantar pruritus, illamående, hals och bröstkonstriktion, tungsvullnad och andfåddhet. Före träning hade hon konsumerat tacosoppa med avokado, köttfärs, taco krydda, svarta bönor och tomat., Hon togs till en akutmottagning, där hon fick epinefrin, syre, aerosoliserad bronkodilator och metylprednisolon; hon släpptes ut med recept för en prednison burst/taper. Hennes serum tryptas var 11, 0 ng / mL.
- episod 2 (två veckor före utvärdering): under den senare delen av en fem mil intervallträning (sprint/jog/walk) utvecklade hon palmar / plantar stickning med illamående och en känsla av tungsvullnad. Före träning hade hon konsumerat musslor, bläckfisk och en hamburgare på en sesamfröbulle., Hon togs till en akutmottagning, där hon fick epinefrin, syre, aerosoliserad bronkodilator och metylprednisolon. Hennes serum tryptas var förhöjt vid 25, 5 ng/mL.
- Episod 3 (sex dagar före utvärdering): under träning med hög intensitet utvecklade hon palmar / plantar-stickningar, halstäthet och tungsvullnad. Hon konsumerade flera teskedar flytande difenhydramin och självadministrerad intramuskulär epinefrin. EMS kallades, och ytterligare fyra doser intramuskulärt epinefrin administrerades på fältet., Hon fick ytterligare två doser epinefrin efter ankomsten till en akutmottagning. Före denna episod hade hon konsumerat äpplen, jordgubbar, grönpeppar, bröd och ett havregrynsrosin Luna Bar® (innehållande ris, soja och andra föremål). Serum tryptas erhölls, men provet missköts så att resultatet inte bestämdes
patienten hade engagerat sig i ansträngande träning vid andra tillfällen under veckorna före första besöket utan att uppleva några episoder. En diagnos av träningsinducerad anafylaxi-eventuellt relaterad till vete, hade preliminärt gjorts., Ovanstående episoder var orelaterade med menstruation eller tog aspirin eller aspirinliknande läkemedel.
hon nekade wheezing, hosta eller andfåddhet. Tidigare studier av inhalerad steroid monoterapi eller inhalerad steroid kombinerad med en långverkande beta-agonist var inte fördelaktiga.
patienten upplevde milda rhinitsymtom under vår / sommar och höstmånader, för vilka hon inte krävde regelbunden medicinering., Under ett antal år hade hon uppvisat en tendens till spolning, klåda och penna suddgummi-storlek eller mindre urtikariella lesioner provocerade av värmeexponeringar — inklusive att vara i en badtunna i mer än 10 till 15 minuter eller i samband med varma duschar.
anmärkningsvärda wheal / flare reaktioner på träd och ogräs pollen hade observerats vid inhalation hudtest.,
hudtestning för livsmedel hade visat anmärkningsvärda wheal / flare reaktioner på jordnötter, mango, selleri, pistasch, cashew och druva; hon hade tidigare tolererat dessa livsmedel utan otydlig reaktion, med undantag för pistasch och selleri, som hade förknippats med tunga och hals klåda vid separata tillfällen.
Cleveland Clinic Evaluation
vid fysisk undersökning var patienten inte i akut nöd och det fanns inga anmärkningsvärda fynd. Kutan undersökning avslöjade inga urtikariella lesioner, och det fanns ingen dermatografi uppenbar med lätt sträckning., Hudtestning utfördes och avslöjade inga anmärkningsvärda wheal / flare reaktioner på vete eller soja.
hon instruerades att undvika rigorös träning i varmt väder eller i avlägsna områden, eller träna utan partner och mobiltelefon. En preliminär diagnos av kolinerg urtikaria, som kan maskeras som träningsinducerad anafylaxi, gjordes.
patienten återvände för en löpbandsutmaning., Efter provokation av kraftig svettning utvecklade hon erytem, klåda och
”pinpoint” urtikariella lesioner som är typiska för kolinerg urtikaria på hennes bakre torso, vänster nedre extremitet och distala övre extremiteter. Vid den tidpunkten avslutades övningsutmaningen.
klinisk kurs
patienten avancerade på en kombination av H1 och H2 antihistaminer med ett anti-leukotrienläkemedel. Levocetirizin och cetirizin ökade gradvis till 20 mg respektive 30 mg vid HS.,
- cetirizin 10 mg vid HS (avancerat till 30 mg vid HS)
- levocetirizin 5 mg vid HS (avancerat till 20 mg vid HS)
- fexofenadin 180 mg I am
- Ranitidin 150 mg BID
- Montelukast 10 mg dagligen
trots daglig användning av ovanstående läkemedel fortsatte hon att uppleva episoder av anafylaxi som inkluderade urtikaria/angioödem med motion. Flera episoder krävde administrering av epinefrin och akutmottagning. I slutändan utvecklades hennes tendens att uppleva dessa episoder så att de inträffade med rutinaktivitet.,
hon upplevde en episod medan hon stod utomhus på en varm dag utan att engagera sig i ansträngande ansträngning. Hon fick veta att hennes ansikte verkade svullet. Därefter utvecklade hon obehag i halsen, hade svårt att svälja och kände sig lätta. Hon fick två doser intramuskulärt epinefrin. En tredje dos administrerades när EMS anlände. Hon förbättrade sig när hon åkte i en ambulans till närmaste akutmottagning., Trots att hon släpptes ut på en kurs av orala steroider, upplevde hon återkommande svullnad i munnen den kvällen, och sedan 48 timmar senare hade svullnad i ögonen, läpparna och tungan. En rättegång med doxepin föreslogs, men detta var inte föreskrivet som hon beskrev lassitude som påverkade hennes skolprestation. Cetirizindosen reducerades till 20 mg vid HS.
med tanke på en intervallkurs som innebär att hennes tröskelvärde för reaktion hade förändrats och att hon var i riskzonen för allvarliga episoder, inte bara med motion utan även under rutinaktiviteter, föreslogs en studie av omalizumab., Hon och hennes föräldrar gick med på att fortsätta. Hon fick initialt omalizumab i en dos av 150 mg q 4 veckor. Det var delvis men bestämd förbättring. Omalizumab utvecklades till 300 mgq 4 veckor, vilket var förknippat med en bestämd och varaktig nytta.
diskussion
bevis av hög kvalitet stöder administrering av omalizumab till patienter med antihistaminresistent kronisk urtikaria / angioödem., I fyra randomiserade, kontrollerade studier som visade effekten av omalizumab för kronisk urtikaria/angioödem exkluderades patienter med fysiska urtikaria/angioödem syndrom från deltagande.
detta fall belyser vikten av att erkänna fall av kolinerg urtikaria som kan efterlikna träningsinducerad anafylaxi. Kolinerg urtikaria kan bekräftas av provocerande utmaningar som ökar kärnkroppstemperaturen, såsom träning eller nedsänkning av varmt vatten., En stegvård för diagnos och hantering av kronisk urtikaria/angioödem har rekommenderats, baserat på bästa bevis, I nyligen publicerade riktlinjer.
dr. Lang är ordförande för avdelningen för allergi och klinisk immunologi, Medchef för Astmacentret och chef för allergi/immunologi Fellowship Training Program i Cleveland Clinics Respiratory Institute.
andel
- anafylaxi kolinerg urtikaria david lang